Peritoneal metastaserande adenokarcinom möjligen på grund av en gastric dubblering cysta: en fallrapport och litteratur review

peritonealdialys metastaserande adenokarcinom möjligen på grund av en gastric dubblering cysta: en fallrapport och litteratur Bild Sammanfattning
Bakgrund
Gastric dubbel cystor är sällsynta medfödda missbildningar och malign transformation av dessa dubbel är också tänkt att vara sällsynta. Bild Case presentation
Under en rutinmässig hälsa checkup, en 28-årig man genomgick buken ultraljud följt av datortomografi (CT) med kontrastmedel , som visade en cystisk lesion utan förstärkning. Laparoskopisk kirurgi visade en 10 x 10 cm cysta som ansluter sig till gastric corpus. Emellertid har försök att avlägsna lesionen i klump var misslyckade, och ruptured cysta hade förorenat bukhålan. Gastric dubbel fick diagnosen från mikroskopisk undersökning av cysta. Sju månader senare, patienten drabbades av en progressiv ökning i ascites, och upprepade cytologisk analys visade små bon av adenokarcinomceller, med primär skada okänd. Diagnostisk laparoskopi visade flera vita knölar spridda över ytan av levern, större omentum och bukhinnan. Biopsi av omental knölar bekräftade adenokarcinom, medan karcinomatos diagnostiserades i bukhinnan.
Slutsatser
klinisk presentation och kronologiska utvecklingen visade att malignitet härstammar troligen från mag dubbel cysta. Detta fall belyser vikten av noggrann preoperativ diagnos och optimal kirurgisk behandling för gastric dubbel samt med tanke på den potentiella förekomsten av malign transformation under kirurgisk utvärdering av vuxna patienter med gastric dubbel cystor.
Bakgrund
flesta fall av gastrointestinala dubbel cystor , som är sällsynta medfödda missbildningar, identifieras på en mycket ung ålder, och dessa cystor är sällan diagnostiseras i asymtomatiska vuxna [1]. Malign transformation av gastriska dupliceringar anses sällsynta och ses endast i fallet av vuxna patienter. Här beskriver vi ett fall av peritoneal karcinomatos med histologiska egenskaper som är kompatibla med primär övre gastrointestinala lesion, som förmodligen har sitt ursprung från en ofullständigt avlägsnat gastric dubblering cysta. I efterhand kan en elakartad tumör har varit närvarande vid diagnos av cysta 8 månader tidigare. Baserat på denna fallstudie och studien av Zheng et al. [2], rekommenderar vi att öka medvetenheten om den maligna potentialen av gastrointestinala dubbel cystor hos vuxna patienter, och vi föreslår att dessa cystor behandlas som maligna tumörer. Bild Case presentation Review, en 28-årig man hade varit väl till 8 månader sedan, när han besökte sin läkare för en rutinmässig hälsoundersökning. Abdominal sonography avslöjade en cystisk lesion i omedelbar närhet av den vänstra binjuren. Efterföljande datortomografi (CT) av buken bekräftade närvaron av den cystisk lesionen utan någon kontrastförbättring (Figur 1). Cystan mätt 8 × 13 × 12,5 cm och hade en linjär septum. Även om lever, gallblåsa, mjälte, och höger binjure var normala, verkade cysta att orsaka en massa effekt på bukspottkörteln och den vänstra njuren. Dock ingen lymfadenopati noterades. Laparoskopisk retroperitoneal prospektering utfördes, och en 10 x 10 cm cystisk skada konstaterades ansluter sig till gastric corpus. Tyvärr har försök att avlägsna cystisk lesion i klump var inte framgångsrika, och lesionen spruckit med fluidet förorenar peritonealhålan. Cystisk lesion avlägsnades grovt och patologisk undersökning visade en brusten 7 x 6,5 x 4 cm oregelbunden cysta med två hålrum. Mikroskopisk undersökning visade typiska magslemhinnan med en glatt muskulatur komponent i väggen hos den resekterade cysta utan någon malignitet (Figur 2). Därför var en gastric dubblering cysta diagnostiseras baserat på bilderna och histologi. Figur 1 datortomografi av buken (med kontrastmedel). En väl definierad oval skada ses i omedelbar anslutning till gastric corpus och vänster binjure område. En linjär septum kan också ses.
Figur 2 Mikroskopisk undersökning av opererande cystisk skada. Magslemhinnan i väggen hos den cystiska lesionen och en tjock slät muskellager kan ses på undersidan (hematoxylin och eosin, × 100).
Sju månader efter operationen, patienten klagade över utspänd buk samt anorexi och dyspné vid ansträngning. En upprepad buken datortomografi visade en väldefinierad rund lågintensiv icke förbättrande massa mäter 6,7 x 4,7 cm i den vänstra adrenal området, tillsammans med massiva ascites. Vid undersökning, var patienten befanns vara utmärglade med positiv förskjutning slöhet. Laboratorieundersökning visade normal leverfunktion. Undersökning av serumtumörmarkörer avslöjade att kolhydratantigen 19-9 (CA 19-9) nivån var 2145 U /L, medan nivåerna av kolhydratantigen 125 (CA 125) och karcinoembryonalt antigen (CEA) var 209 U /L och 8,1 U /L, respektive. Peritonealvätska analys visade att det var gult och grumligt och utsöndringarna gav ett positivt resultat i Rivalta testet. Nivåerna av CA 19-9, CA 125, och CEA i fluiden var 12.000 U /L, 1427,4 U /L, och 518 U /L, respektive. Syrafasta färgning av ascites gav negativa resultat. Flera cytologiska analyser av ascites avslöjade små bon av celler som är förenliga med adenocarcinom. Gastroskopi, koloskopi och CT i bröstet, buken och bäckenet misslyckats med att identifiera den primära skadan. Ett diagnostiskt laparoskopi visade flera vita knölar som mäter 0,5- 1,5 cm spridda över ytan av levern, större omentum och bukhinnan (Figur 3). Biopsi undersökning av omental knölar indikerade en adenokarcinom infiltrerar fett och fibrösa vävnader (Figur 4). Immunohistokemisk färgning gav ett positivt resultat för markörer för cytokeratin 20 (CK 20), CK 7 och P53, med en Ki-67 index på 40%, och AB-PAS (Alcian blue-perjodsyra sthiff) färgning var också positiv. Således var peritoneal karcinomatos diagnosen men ingen primärtumören identifierades. Figur 3 Diagnostisk laparoskopisk undersökning visar flera vita noduler på ytan av levern och bukhinnan.
Figur 4 Histologiska funktioner i biopsier peritoneala knutor (hematoxylin och eosin, × 400).
Diskussion
Gastrointestinala dubbel oftast diagnostiseras under första levnadsåret [2], men ibland har gastric dubbel cystor upptäckts under hälsoundersökning hos vuxna, som observerades i denna studie och att genom Zheng et al . [2]. Kremer et al. [3] beskrivs 9 fall, varav endast en är involverade en vuxen patient. I gastrointestinala dubbel, de mest inblandade organ är tunntarmen (45%) och matstrupe (19%) [4]. Gastric dubbel är relativt ovanliga, står för ca 9% av de rapporterade fallen [4]. För närvarande, är det tänkt att patogenesen av gastrointestinala dupliceringar har en multivariat embryologic basis. Rowling et al. föreslagit följande diagnostiska kriterierna för gastrointestinala dubbel: (1) Grovt, de är sfäriska cystor eller rörstrukturer befinner sig i eller i direkt anslutning till, en del av mag-tarmkanalen. (2) De är omgivna av åtminstone ett skikt av glatt muskulatur, fusing med muscularis propria av matsmältningskanalen (vanligtvis alla tre muskellager är närvarande, utan att ett plan av klyvning mellan cyst och matsmältningskanalen). (3) De är kantade av typiska gastrointestinala slemhinnan [4]. I vårt fall, bekräftade postoperativ patologisk undersökning närvaron av magslemhinnan och glatt muskulatur i cysta väggen (Figur 2), vilka båda är kriterierna för diagnos av mag dubbel cystor.
Gastric dubbel cystor som normalt återfinns i större krökning av magen och alltid manifesteras som icke-kommunicerande ovala cystor [2]. Symtomen är oftast inte specifika och buksmärtor, kräkningar och viktminskning [5]. Vissa patienter upplever akut blödning och pankreatit [6-8]. I en studie av 83 patienter med gastric dubbel, Pruksapong et al. [5] rapporterade mer än 50% av fallen med manifestationer av en påtaglig buken massa (55/83) och kräkningar (53/83). Kräkningar brukar förklaras med partiell eller fullständig blockering av gastric utlopp [9].
Preoperativ diagnos av mag dubbel cystor är alltid en utmaning. Differentialdiagnos omfattar tumörer i magen, särskilt gastric submukosala tumörer [10], och cystisk massorna i intilliggande organ, såsom pseudocystor och slem cystisk tumörer i bukspottkörteln [11]. På grund av närheten till magen och binjuren, är dessa skador ofta fel diagnos som adrenal massa [12]. CT kan bidra till utvärderingen av cysta storlek och dess anatomiska relation med andra organ [13]. Men fortfarande histologisk undersökning är den viktigaste metoden för att fastställa vävnads ursprung dubbel cystor. I förevarande fall, så som visas på CT, cystisk lesion var i nära närhet till både magväggen samt den vänstra binjuren. Intraoperativ upptäckt av cysta som ansluter sig till magväggen och egenskaperna hos magslemhinnan i lumen av cysta bekräftade diagnosen av gastric dubbel cysta.
Enligt överenskommelse med de flesta forskare, mag dubbel cystor har malign potential, som den bakomliggande mekanismen är fortfarande okänd. Eftersom de har oftast rapporterats hos barn tenderar malign transformation underskattas på grund av kirurgiskt avlägsnande av cysta efter diagnos. Däremot bör detektering av denna skada hos vuxna höja större larm om malignitet. Undersökning av litteraturen har visat endast nio fall av malign transformation hos vuxna som hittills rapporterats [2, 9, 10, 14-18]; dessa fall har sammanfattats i Tabell 1. Som framgår av tabellen, karcinom som härrör från mag dubbel cystor uppträder vanligen i medelålders vuxna, med en medianålder på 56 år och en åldersgrupp 25-71 år. Diametern på dubblering cysta sträcker sig från 3,2 till 17,0 cm, med ett medianvärde på 8 cm. Symtomen omfattar huvudsakligen buksmärtor, viktminskning och kräkningar, som liknar dem av godartad cysts.Table 1 kliniskt patologiska egenskaper för fall av malignitet uppstår i magsäcken dubbel cystor
Referens
Kön /ålder (år )
symptom
cysta storlek (cm)
Makroskopisk utseende
patologi
Invasion
Uppföljning

Mayo et al. [14]
F /64
Svaghet, anorexi, viktminskning
6
1,5 cm, polypoid
Adenocarcinom
Muskulär skikt av magen
NED vid 12 månader
Kuraoka et al. [15]
M /56
Kräkningar, viktminskning
10
0,7 cm, Superficial något deprimerad
Väl differentierad adenokarcinom
slemhinnan i cysta
NED på 28 månader
Coit et al. [16]
F /72
Buksmärta, viktminskning 4
Granular
mucinous papillär adenokarcinom
submucosa av magen
NED på 72 månader
Treiger et al . [17]
M /50
Kräkningar, viktminskning
17
Ulcerös tumör
Infiltrera epitelkarcinom
Unknown
Unknown
Mamiya et al. [18]
F /71
Buksmärta, aptitlöshet
8
2,0 cm, Superficial något upphöjd
Papillär adenocarcinom
Wall av cysta
NED på en månad
Kuraoka et al. [15]
M /40
Feber, ryggont
7 Review, Multi focal, granulär
Väl differentierad rörformig eller papillära adenokarcinom
Whole magväggen
levermetastaser före 7 månader
Horne et al. [10]
M /40
Buksmärta
12
5,5 cm knöl
Neuroendokrin cancer
Wall av cysta
flera metastaser vid 14 månader
Barussaud et al . [9]
F /67
buken massa, viktminskning
NA
Okänd
Mixed adenokarcinom och skivepitelcancer
Wall i magen och cysta
Peritoneal metastaser mot uppvisande , levermetastaser vid 6 månaders
Zheng et al. [2]
M /25
Asytomptomatic
8
3,0 cm knöl
adenokarcinom
Vägg i magen och cysta
NED /13
NED betecknar inga tecken på sjukdom.
denna fallstudie avser en asymptomatisk patient som för övrigt diagnostiserat med en gastrointestinal dubblering cysta med ultraljud, liknande till patienten som beskrivs av Zheng et al. [2]. Endast ett fall som beskrivs av Barussaud et al. [11] har rapporterat metastas i peritoneum i den initiala diagnosen följt av levermetastaser 6 månader senare, även om patienten genomgick radikal distala gastrektomi. Två rapporter [10, 15] dokumenterad metastaser vid postoperativ uppföljning efter operationen: en var av levermetastaser vid 7 månader, medan den andra var av flera metastaser vid 14 månader. Adenokarcinom är troligen den vanligaste histologiska typen av gastric dubbel cystor, eftersom det har observerats i 6 av de 9 fall som rapporterats [2, 14-16, 18]. Andra histologiska studier visade ett fall av neuroendokrina cancer [10], ett fall av både adenokarcinom och skivepitelcancer [9], och en av epitelial cancer [17].
I vårt fall, diagnos av malignitet i mag-dubblering cysta var baserad på klinisk misstanke snarare än histologiska bekräftelse, till skillnad från de fall som sammanfattas ovan. Dessutom fanns det flera fynd att stödja vår misstanke: För det första hade Patienten varit väl tills dubblering cysta upptäcktes, utan några tecken på underliggande malignitet; För det andra, spruckit Den cysta under första operationen resulterar i sin ofullständigt avlägsnande, med tillkomsten av peritoneal metastaserad adenom noterade flera månader senare, Slutligen misslyckades den efterföljande övergripande utvärdering för att identifiera någon primärtumören, och de enda resultaten var kvarleva cystisk lesioner och peritoneal adenocarcinom. Som framgår av de fall som presenteras i tabell 1, malignitet av mag dubbel cystor visar alltid som relativt små knölar och lätt upphöjda eller nedtryckta skador som inte kan detekteras på en preoperativ datortomografi. Således är det troligt att dubbel cystor redan kan ha omvandlats till maligna cystor före det kirurgiska försök, och den del som inte togs bort innehöll den maligna vävnaden. Brytningen av cysta eventuellt förorenade bukhålan med vätska innehållande maligna celler, vilket resulterar i peritoneal karcinomatos.
Enligt vår mening, den metastaserande adenocarcinom med peritoneal karcinomatos i denna unga manlig patient höjde en viktig fråga om lämplig behandling av patienter med gastric dubbel cystor. Exakt preoperativ diagnos och optimal kirurgisk förvaltning är de viktigaste lärdomarna från det här fallet. Vissa forskare har rekommenderat att när en dubblering cysta har diagnostiserats, även om det är en asymptomatisk en, det bör tas bort och hanteras som en malign tumör [2, 9]. Vårt fall bekräftar denna rekommendation och dessutom understryker behovet av adekvat kirurgiskt avlägsnande och postoperativ histologisk utvärdering.
Slutsatser
Sammanfattningsvis rapporterar vi ett fall av en gastric dubblering cysta och peritoneal metastaserande adenokarcinom i en ung vuxen man. Maligniteten förmodligen utvecklats från den gastriska dubblering cysta, såsom indikeras med den kliniska presentationen och kronologiska utvecklingen. Vi rekommenderar att möjligheten för malign transformation övervägas vid kirurgisk utvärdering av vuxna patienter med gastrointestinala dubbel cystor.
Samtycke
Skriftligt informerat samtycke erhölls från patienten för offentliggörandet av denna Case rapport och eventuella tillhörande bilder. En kopia av det skriftliga samtycke är tillgängliga för granskning av redaktör för denna tidskrift.
Förklaringar
Authors 'ursprungliga inlämnade handlingarna Images of Nedan finns länkar till författarnas ursprungliga inlämnade filer för bilder. 12876_2013_1094_MOESM1_ESM.tif Författaroriginalfilen för figur 1 12876_2013_1094_MOESM2_ESM.tif Författaroriginalfilen för figur 2 12876_2013_1094_MOESM3_ESM.tif Författaroriginalfilen för figur 3 12876_2013_1094_MOESM4_ESM.tif Författaroriginalfilen för figur 4 Konkurrerande intressen
Författarna förklarar att de . har ingen konkurrerande intresse
Författarnas bidrag
LXC deltog i hanteringen av det här fallet utformat denna rapport, samlade material detta manuskript och reviderade manuskriptet; LKL deltog i hanteringen av det här fallet, samlade material detta manuskript och utarbetade manuskriptet; WJ och MMM deltog i förvaltningen av detta fall och bearbetning av material i detta manuskript; LH, SH och TWP deltog i förvaltningen av denna patient; CH bidrog i den patologiska diagnos av denna patientgrupp och levererade patologiska material. Alla författare läst och godkänt den slutliga manuskriptet.

• En sällsynt fall av samtidig enorma exophytic gastrointestinal stromal tumör i magen och Kasabach-Merritt fenomen
• Tillsatsen av johannesbrödböngummi men inte vatten fördröjde magtömningshastigheten av ett näringsämne halvfast måltid hos friska försökspersoner