Peritoneal metastatisk adenokarcinom muligvis på grund af en gastrisk dobbeltarbejde cyste: en case-rapport og litteratur review

Peritoneal metastatisk adenokarcinom muligvis på grund af en gastrisk dobbeltarbejde cyste: en case-rapport og litteraturgennemgang
Abstract
Baggrund
Gastric dobbeltarbejde cyster er sjældne medfødte misdannelser og malign transformation af disse gentagelser menes også at være sjældne.
Case præsentation
Under en rutinemæssig sundhed helbredsundersøgelse, en 28-årig mand undergik abdominal sonografi efterfulgt af computertomografi (CT) med kontrastmiddel , hvilket afslørede en cystisk læsion uden ekstraudstyr. Laparoskopisk kirurgi viste en 10 × 10 cm cyste klæber til gastriske corpus. Men forsøg på at fjerne læsionen en bloc var forgæves, og den opbrudte cyste havde forurenet bughulen. Gastrisk dobbeltarbejde blev diagnosticeret fra mikroskopisk undersøgelse af cyste. Syv måneder senere, patienten har lidt en gradvis stigning i ascites, og gentagen cytologiske analyse viste små reder af adenocarcinomceller, med primære læsion ukendt. Diagnostisk laparoskopi viste flere hvide knuder spredt over overfladen af ​​leveren, større omentum og bughinden. Biopsi af oment knuder bekræftede adenocarcinom, mens carcinomatose blev diagnosticeret i bughinden.
Konklusioner
Klinisk præsentation og kronologiske udvikling indikerede, at malignitet sandsynligvis stammede fra gastrisk dobbeltarbejde cyste. Denne sag understreger vigtigheden af ​​præcis præoperativ diagnose og optimal kirurgisk forvaltning for gastrisk dobbeltarbejde samt i betragtning af den potentielle eksistens malign transformation under kirurgisk evaluering af voksne patienter med gastrisk dobbeltarbejde cyster.
Baggrund
fleste tilfælde af gastrointestinale dobbeltarbejde cyster , som er sjældne medfødte misdannelser, er identificeret i en meget ung alder, og disse cyster er sjældent diagnosticeres hos asymptomatiske voksne [1]. Malign transformation af gastriske duplikationer anses sjældne og ses kun i tilfælde af voksne patienter. Her beskriver vi et tilfælde af peritoneal carcinomatose med histologiske træk er kompatible med primær øvre gastrointestinal læsion, som sandsynligvis stammede fra en ufuldstændigt fjernet gastrisk dobbeltarbejde cyste. Set i bakspejlet, kunne en ondartet svulst har været til stede ved diagnose af cyste 8 måneder tidligere. Baseret på den foreliggende sag undersøgelse og undersøgelsen af ​​Zheng et al. [2], anbefaler vi at øge bevidstheden om maligne potentiale af gastrointestinale dobbeltarbejde cyster i voksne patienter, og vi foreslår, at disse cyster behandles som maligne tumorer.
Case præsentation
En 28-årig mand havde været godt, indtil 8 måneder siden, da han besøgte sin læge for en rutinemæssig sundhed screening. Abdominal sonografi afslørede en cystisk læsion i tæt nærhed til venstre binyre. Efterfølgende computertomografi (CT) af maven bekræftede tilstedeværelsen af ​​cystisk læsion uden kontrastforøgelse (figur 1). Cyste målt 8 × 13 × 12,5 cm og havde en lineær septum. Selv leveren, galdeblæren, milt og højre binyre var normale, cyste syntes at forårsage en masse effekt på bugspytkirtlen og venstre nyre. Der blev imidlertid ikke lymfadenopati noteret. Laparoskopisk retroperitoneal udforskning blev udført, og en 10 × 10 cm cystisk læsion blev fundet fastholdelsen af ​​den gastriske corpus. Desværre forsøger at afhjælpe den cystisk læsion en bloc ikke var vellykkede, og læsionen bristede med fluidet kontaminerende peritonealhulen. Den cystisk læsion blev fjernet groft, og grov patologisk undersøgelse viste en bristet 7 × 6,5 × 4 cm uregelmæssig cyste med to hulrum. Mikroskopisk undersøgelse viste typisk gastrisk mucosa med en glat muskulatur komponent i væggen af ​​den resekterede cyste uden malignitet (figur 2). Derfor blev en gastrisk overlapning cyste diagnosticeret baseret på billeder og histologi. Figur 1 computertomografi af abdomen (med kontrastmiddel). En veldefineret oval læsion ses umiddelbart op til den gastriske corpus og venstre binyre område. En lineær septum kan også ses.
Figur 2 Mikroskopisk undersøgelse af den resekterede cystisk læsion. Maveslimhinden i væggen af ​​cystisk læsion og et tykt glat muskulære lag kan ses nedenunder (hematoxylin og eosin, × 100).
Syv måneder efter operationen, at patienten klagede af abdominal udspiling samt anoreksi og dyspnø på anstrengelse. En gentagen abdominal CT-scanning viste en veldefineret afrundede lav intensitet non-styrke masse måler 6,7 × 4,7 cm i venstre binyre område, sammen med massive ascites. Ved undersøgelse blev patienten fundet at være afmagret med positiv skiftende sløvhed. Laboratorieundersøgelse viste normal leverfunktion. Undersøgelse af serum tumormarkører afslørede, at carbohydratantigen 19-9 (CA 19-9) niveau var 2145 U /l, mens niveauerne af kulhydrat-antigen 125 (CA 125) og carcinoembryonisk antigen (CEA) var 209 U /l og 8,1 U /L. Peritonealvæske analyse viste, at det var gul og uklar, og ekssudater gav et positivt resultat i Rivalta testen. Niveauerne af CA 19-9, CA 125, og CEA i fluidet var 12000 U /l, 1427,4 U /l, og 518 U /L. Syrefast farvning af ascites gav negative resultater. Multiple cytologiske analyser af ascites afslørede små reder af celler er forenelige med adenocarcinom. Gastroskopi, koloskopi, og CT af brystet, maven, og bækken undladt at identificere den primære læsion. En diagnostisk laparoskopi viste flere hvide knuder måler 0,5- 1,5 cm spredt over overfladen af ​​leveren, større omentum, og bughinden (figur 3). Biopsi undersøgelse af de oment knuder tilkendegivet adenocarcinom infiltrere adipøse og fibrøse væv (figur 4). Immunohistokemisk farvning viste et positivt resultat for markører af cytokeratin 20 (CK 20), CK 7 og P53, med en Ki-67 indeks på 40%, og AB-PAS (Alcian Blue-periodsyre sthiff) farvning var også positivt. Således blev peritoneal carcinomatose diagnosticeret, men ingen primære tumor blev identificeret. Figur 3 Diagnostiske laparoskopisk undersøgelse viser flere hvide knuder på overfladen af ​​leveren og bughinden.
Figur 4 histologiske træk af biopsi peritoneale knuder (hematoxylin og eosin, × 400).
Diskussion
Mave gentagelser er for det meste diagnosticeret i det første år af livet [2], selv lejlighedsvis, er der fundet gastrisk dobbeltarbejde cyster under sundhed screening hos voksne, som blev observeret i den foreliggende undersøgelse, og at ved Zheng et al . [2]. Kremer et al. [3] beskrev 9 sager, hvoraf kun én involverede en voksen patient. I gastrointestinale duplikationer, de mest almindeligt involverede organer er tyndtarmen (45%) og spiserøret (19%) [4]. Gastric dobbeltarbejde er relativt sjældne, tegner sig for omkring 9% af de rapporterede tilfælde [4]. I øjeblikket menes det, at patogenesen af ​​gastrointestinale duplikationer har en multivariat embryologic basis. Rowling et al. foreslog følgende diagnostiske kriterier for gastrointestinale overlapninger: (1) Groft, de er sfæriske cyster eller rørformede strukturer placeret i eller umiddelbart ved siden af, en del af mave-tarmkanalen. (2) De er omgivet af mindst et lag af glat muskulatur, fusionering med muscularis propria af fordøjelseskanalen (normalt alle tre muskellag er til stede, uden et plan for spaltning mellem cyste og fordøjelseskanalen). (3) De er foret med typiske gastrointestinale slimhinde [4]. I vores tilfælde, postoperativ patologisk undersøgelse bekræftede tilstedeværelsen af ​​maveslimhinden og glat muskulatur i cyste væg (figur 2), som begge er kriterier for diagnose af gastriske dobbeltarbejde cyster.
Gastric duplikering cyster som typisk findes i større krumning af maven og altid manifestere sig som ikke-kommunikerende ovale cyster [2]. Symptomerne er sædvanligvis ikke specifikke og er mavesmerter, opkastning og vægttab [5]. Nogle patienter oplever akut blødning og pancreatitis [6-8]. I en undersøgelse af 83 patienter med gastrisk overlapninger, Pruksapong et al. [5] rapporterede mere end 50% tilfælde med manifestationer af en håndgribelig abdominal masse (55/83) og opkastning (53/83). Opkastning forklares normalt ved delvis eller fuldstændig blokering af gastrisk udløb [9].
Præoperativ diagnose af gastriske dobbeltarbejde cyster er altid udfordrende. Differentialdiagnose omfatter tumorer i maven, især gastriske submukøse tumorer [10] og cystiske masser i tilgrænsende organer, såsom pseudocyster og mucinøse cystiske tumorer i bugspytkirtlen [11]. På grund af nærheden af ​​mave og binyrerne, er disse læsioner ofte fejldiagnosticeret som adrenale masserne [12]. CT kan medvirke til evalueringen af ​​cyste størrelse og dets anatomiske forhold til andre organer [13]. Men histologisk undersøgelse er stadig den vigtigste metode til oprettelse af væv oprindelse dobbeltarbejde cyster. I det foreliggende tilfælde, som vist på CT, cystisk læsion var i tæt nærhed til både mavevæggen samt venstre binyre. Den intraoperativ fund af cyste klæber til mavens væg og karakteristika maveslimhinden i lumen af ​​cyste bekræftede diagnosen gastrisk dobbeltarbejde cyste.
Som aftalt af de fleste forskere, gastrisk dobbeltarbejde cyster har maligne potentiale, som den underliggende mekanisme er stadig ukendt. Da de for det meste er blevet rapporteret hos børn, den maligne transformation tendens til undervurderes på grund af kirurgisk fjernelse af cyste efter diagnosen. Derimod bør påvisning af denne læsion hos voksne hæve større alarm vedrørende malignitet. Undersøgelse af litteraturen har afsløret kun 9 tilfælde af malign transformation hos voksne rapporteret til dato [2, 9, 10, 14-18]; disse sager er blevet sammenfattet i tabel 1. Som det fremgår af tabellen, karcinomer skyldes gastriske dobbeltarbejde cyster opstår generelt i midaldrende voksne, med en median alder på 56 år og aldersgruppen 25-71 år. Diameteren af ​​duplikeringen cyste i området fra 3,2 til 17,0 cm, med en median på 8 cm. Symptomerne omfatter hovedsagelig mavesmerter, vægttab, og opkastning, som svarer til dem af godartet cysts.Table 1 klinisk-patologisk egenskaber for tilfælde af malignitet opstår i gastrisk dobbeltarbejde cyster
reference
Sex /alder (år )
Symptomer
cyste størrelse (cm)
Makroskopisk udseende
Patologi
invasion
Opfølgning

Mayo et al. [14]
F /64
Svaghed, anoreksi, vægttab
6
1,5 cm, polypagtige
Adenocarcinom
Muskuløs lag af maven
NED på 12 måneder
Kuraoka et al. [15]
M /56
Opkastning, vægttab
10
0,7 cm, Overfladisk lidt deprimeret
Nå differentieret adenocarcinom
slimhinde cyste
NED på 28 måneder
Coit et al. [16]
F /72
Mavesmerter, vægttab
4
Kornet
mucinøs papillær adenocarcinom
submucosa maven
NED på 72 måneder
Treiger et al . [17]
M /50
Opkastning, vægttab
17
Colitis tumor
Infiltrerende epitelial karcinom
Unknown
Unknown
Mamiya et al. [18]
F /71
Mavesmerter, appetit tab
8
2,0 cm, Overfladisk lidt hævet
Papillært adenocarcinom
Wall af cyste
NED på en måned
Kuraoka et al. [15]
M /40
Feber, rygsmerter
7
Multi omdrejningspunkt, kornet
Nå differentieret rørformet eller papillær adenocarcinom
hel væg af maven
levermetastaser på 7 måneder
Horne et al. [10]
M /40
Mavesmerter
12
5,5 cm knude
Neuroendokrine karcinom
Wall af cyste
Multiple metastase på 14 måneder
Barussaud et al . [9]
F /67
Abdominal masse, vægttab
NA
Unknown
Blandet adenokarcinom og pladecellekræft
Wall i maven og cyste
Peritoneal metastase på præsentation , levermetastaser hver 6. måned
Zheng et al. [2]
M /25
Asytomptomatic
8
3,0 cm knude
adenocarcinom
Wall i maven og cyste
NED /13
NED betegner ingen tegn på sygdom.
foreliggende case angår en asymptomatisk patient, der var i øvrigt diagnosticeret med en gastrointestinal overlapning cyste ved ultrasonografi, svarende til patienten er beskrevet af Zheng et al. [2]. Kun ét tilfælde beskrevet af Barussaud et al. [11] har rapporteret metastase i peritoneum i den indledende diagnose efterfulgt af levermetastaser 6 måneder senere, selv om patienten undergik radikal distal gastrektomi. To rapporter [10, 15] dokumenterede metastaser under postoperativ opfølgning efter operationen: den ene var af levermetastaser ved 7 måneder, mens den anden var af flere metastaser på 14 måneder. Adenocarcinom er sandsynligvis den mest almindelige histologiske type af gastriske kopiering cyster, da det er blevet observeret i 6 ud af de 9 tilfælde rapporteret [2, 14-16, 18]. Andre histologiske undersøgelser viste ét tilfælde af neuroendokrin carcinom [10], et tilfælde af både adenokarcinom og pladecellecarcinom [9], og en af ​​epitelcarcinom [17].
I vores tilfælde diagnose af malignitet i mave overlapning cyste var baseret på klinisk mistanke snarere end histologisk bekræftelse, i modsætning til de tilfælde, sammenfattet ovenfor. Desuden var der flere fund til at støtte vores mistanke: For det første havde Patienten været godt indtil dobbeltarbejde cyste blev registreret, uden tegn på underliggende malignitet; for det andet, Den cyste bristede under den indledende kirurgi resulterer i ufuldstændig fjernelse, med fremkomsten af ​​peritoneal metastatisk adenom bemærkede flere måneder senere; endelig den efterfølgende samlede evaluering ikke identificere nogen primær tumor, og de eneste resultater var rest cystisk læsioner og peritoneal adenocarcinom. Som det ses i de tilfælde, der præsenteres i tabel 1, malignitet i mavens dobbeltarbejde cyster altid manifesterer sig som relativt små knuder og lidt hævet eller deprimeret læsioner, som ikke kan opdages på et præoperativ CT-scanning. Det er således sandsynligt at duplikeringen cyster måske allerede omdannet til maligne cyster forud for kirurgiske forsøg, og den del, der ikke blev fjernet indeholdt det maligne væv. Bruddet af cyste muligvis forurenede bughulen med væske, der indeholder maligne celler, hvilket resulterer i peritoneal carcinomatose.
Vores opfattelse, metastatisk adenokarcinom med peritoneal carcinomatose i denne unge mandlige patient rejst et vigtigt spørgsmål om passende behandling af patienter med gastrisk dobbeltarbejde cyster. Præcis præoperativ diagnose og optimal kirurgisk ledelse er de afgørende erfaringer fra denne sag. Nogle forskere har anbefalet, at når en overlapning cyste er blevet diagnosticeret, selvom det er en asymptomatisk en, det skal fjernes og håndteres som en malign tumor [2, 9]. Vores sag validerer denne anbefaling og derudover fremhæver behovet for tilstrækkelig kirurgisk fjernelse og postoperativ histologisk evaluering.
Konklusioner
Sammenfattende vi rapporterer et tilfælde af en gastrisk dobbeltarbejde cyste og peritoneal metastatisk adenokarcinom i en ung voksen mand. Malignitet sandsynligvis udviklet fra gastrisk overlapning cyste, som indikeret ved den kliniske præsentation og kronologiske udvikling. Vi anbefaler, at det overvejes at muligheden for malign transformation under kirurgisk evaluering af voksne patienter med gastrointestinale dobbeltarbejde cyster.
Samtykke
Skriftligt informeret samtykke blev opnået fra en patient for offentliggørelsen af ​​denne Case rapport og eventuelle medfølgende billeder. En kopi af den skriftlige samtykke er til rådighed for gennemgang af redaktør af dette tidsskrift.
Erklæringer
Forfattere 'oprindelige indsendt filer til Images of Nedenfor er links til forfatternes oprindelige indsendte filer til billeder. 12876_2013_1094_MOESM1_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 1 12876_2013_1094_MOESM2_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 2 12876_2013_1094_MOESM3_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 3 12876_2013_1094_MOESM4_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 4 konkurrerende interesser
Forfatterne erklærer, at de . har ingen konkurrerende interesse
Forfattere bidrag
LXC deltog i forvaltningen af ​​denne sag, designet denne rapport, indsamlet anvendte materialer, dette manuskript og revideret manuskriptet; LKL deltog i forvaltningen af ​​denne sag, indsamlet anvendte materialer, dette manuskript og udarbejdet manuskriptet; WJ og MMM deltog i forvaltningen af ​​denne sag og forarbejdning af materialerne i dette manuskript; LH, SH og TWP deltog i ledelsen af ​​denne patient; CH bidrog i den patologiske diagnose af denne patient og leveret de patologiske materialer. Alle forfattere læst og godkendt den endelige manuskript.

• En sjælden tilfælde af samtidig kæmpe eksofytiske gastrointestinal stromal tumor i maven og Kasabach-Merritt fænomen
• Tilsætningen af ​​johannesbrødgummi men ikke vand forsinket gastrisk tømning på et næringsstof halvfast måltid hos raske forsøgspersoner