Usædvanlige trichobezoar i maven og tarmen: en case-rapport
Abstract
Introduktion
Trichobezoars er en sjælden form for bezoar fundet i maven eller tarmen, skabt fra indtaget hår. Denne betingelse er blevet godt beskrevet i den kirurgiske litteratur, men mindre rapporteret i psykiatrien.
Case præsentation
Vi beskriver tilfælde af en 18-årig mex Mellemøstlig kaukasisk kvinde med Trikotillomani der præsenteres for vores skadestue med en historie centrale abdominale smerter forbundet med opkastning og forstoppelse i fem dage. En undersøgelse viste en trichobezoar kræver emergent kirurgisk indgreb, og som angiver behovet for psykiatrisk behandling. Den trichobezoar blev behandlet med succes af laparotomi.
Konklusion
medicinske og psykiatriske følgetilstande af Trikotillomani bør ikke undervurderes, og tidlig diagnose og behandling er af allerstørste betydning for at redde patientens liv og forhindre gentagelser. Selvom laparotomi stadig betragtes som en glimrende mulighed, farmakoterapi og adfærdsmæssige vurdering spille en nyttig rolle i patientbehandlingen. Vores sag understreger det grundlæggende begreb en holistisk tilgang frem for kun at behandle symptomerne, ved at overveje faktorer såsom genetiske indflydelser at forstå sygdommen.
Nøgleord
Bezoar Endoskopi Irak Laparoskopi Mass Rapunzel syndrom Trichobezoar Trikotillomani Introduktion
A trichobezoar er en sjælden medico-kirurgisk tilstand består af et hår bolden i den proximale mave-tarmkanalen, som kan forårsage obstruktion, der næsten udelukkende rammer unge kvinder [1, 2]. Det er resultatet af Trikotillomani, en psykiatrisk lidelse karakteriseret ved den obligatoriske og vedvarende trækker sig ud af ens hår, involverer hår fra hovedbunden, øjenbryn, øjenvipper eller andre steder i kroppen, hvilket fører til mærkbar hårtab. De fleste mennesker med denne lidelse har følelsesmæssige problemer (depression, angst) og dårlig self billede; patienten normalt lider spænding forud for at trække, eller når de forsøger at modstå handling, og efterfølgende føler glæde og tilfredsstillelse i at gøre det [3]. Forekomsten varierer fra 0,06% til 4% [4].
Når det indtages, på grund af den glatte overflade, menneskehår modstår både fordøjelsen og peristaltikken, og akkumuleres mellem mucosale folder i maven. Kontinuerlig indtagelse af hår over et tidsrum fører til impaction af hår sammen med slim og fødevarer, der forårsager dannelsen af en trichobezoar. I de fleste tilfælde er trichobezoar indesluttet i maven. I nogle tilfælde er der imidlertid den trichobezoar strækker sig gennem pylorus ind i jejunum, ileum eller endog colon. Denne tilstand kaldes Rapunzel syndrom og blev først beskrevet af Vaughan et al.
I 1968 [5]. Desuden kan dele af halen brække af og migrere til tyndtarmen, forårsager intestinal obstruktion [6-8]. Trichobezoars genkendes muligvis ikke i deres tidlige faser på grund af deres uspecifik præsentation eller endda mangel på symptomer. Efter indførelsen af minimalt invasiv kirurgi og endoskopi med mekaniske og laser fragmentering teknikker, har nogle forfattere spørgsmålstegn ved nødvendigheden af en laparotomi at behandle trichobezoars, og overveje disse nye teknikker mere bekvemt for trichobezoar fjernelse [7-9].
Etablering stamtavle med familie og social historie kan i sidste ende hjælpe med differentialdiagnose. Vi beskriver et tilfælde af Trikotillomani i en ung kvinde, der førte til dannelsen af en trichobezoar der havde brug for emergent kirurgiske indgreb og opfølgning psykiatrisk behandling. Vi fremhæver det grundlæggende koncept at behandle det hele menneske i stedet for blot symptomerne ved at overveje faktorer som genetiske påvirkninger i forståelsen af sygdommen.
Case præsentation
En 18-årig single-mex Mellemøstlig kaukasisk kvinde præsenteret for vores skadestue med en historie af central mavesmerter, colicky i naturen, der er forbundet med opkastning og forstoppelse i fem dage. Ingen andre klager blev rapporteret. Hun blev dog indlagt på hospitalet 18 måneder tidligere for samme klage, og behandles konservativt som et tilfælde af subakut tarmobstruktion. Hun boede med sine forældre, havde ingen tydelig psykiatrisk sygdom, narkotika historie eller kendt allergi, og havde ingen forudgående kirurgisk historie.
En klinisk undersøgelse viste, at vores patient var ved fuld bevidsthed, mildt dehydreret og hverken bleg eller jaundiced. Hendes krop vægt, puls, blodtryk og respirationsfrekvens var alle inden for normalområdet. Hun havde en oplagt asymmetrisk abdominal udspiling med en centralt omvendt navlen, og ingen ar blev observeret. Hendes mave var blød på palpation, med en venstre hypochondrial intraabdominal immobil masse, der strækker sig til hendes epigastrisk region, måler omkring 16cm x 10cm. En anden mobil ovale masse blev også set i hendes venstre hofte fossa, måling om 8 cm × 5 cm. Begge masserne havde veldefineret runde kanter og glatte overflader, og blev ikke bud, komprimerbar eller pulserende. Hendes tarm lyde var overdrevet og høj tone, og både hendes endetarm (ved digital eksamen) og brok åbninger var tomme. Laboratorieresultater viste følgende: hæmatokritværdi, 36%; hvide blodlegemer, 8 × 10
9 celler /l; ESR 16mm /time; blod urinstof, 6,2 mmol /l; serumkreatinin, 110μmol /L; serumkalium, 4,2 mmol /l; serum natrium, 138mmol /L.
En abdominal røntgenundersøgelse viste en veldefineret, afrundet blødt væv tæthed masse i hendes centrale maveregionen, med forkalkning (figur 1 og 2). En abdominal ultralyd viste en central abdominal oval læsion, med perifer forkalkning og gasformig tarm udspiling; læsionen var ikke relateret til hendes lever eller milt. En CT-scanning blev ikke udført, da det ikke var til rådighed i vores skadestue. Figur 1 Plain røntgen af maven viser en veldefineret, afrundet blødt væv tæthed masse, i den centrale maveregionen med forkalkning (pile).
figur 2 Upright almindelig abdominal X-ray viser en lille tarm obstruktion. Bemærk tilstedeværelsen af flere luft væske niveauer.
Konservativ behandling blev initieret ved at stoppe oral fodring, placere en nasogastrisk sonde, og starte intravenøs væske. Vores patient modtog behandling med antibiotika (cefotaxim 1g og metronidazol 500 mg) og blev sat under observation. Hendes tilstand forværredes, med sin temperatur nåede 37,8 ° C 12 timer efter indlæggelse, og hendes puls stiger til 120 slag /minut, selv om hendes blodtryk holdt sig inden for det normale område (110 /70mmHg). En fysisk undersøgelse af hendes underliv viste mild ømhed i hendes maven, og 'bjældeklang' tarm lyde. Den nasogastrisk sonde indsamlede 300cm 3 af vandig væske i løbet af 12 timer. Eksplorativ laparotomi identificeret to masser, en i maven og en anden i hendes ileum. Vi anvendte en kombination af gastrotomy og enterotomy at fjerne trichobezoars fra både maven og ileum (figur 3 og 4). Lukningen blev udført af dobbelte lag (indre absorberbar 2/0 Vicryl og ydre 2/0 silke). Figur 3 Fjernelse af trichobezoar fra maven.
Figur 4 Fjernelse af trichobezoar afslørede to masser tager formen af maven og ileum.
Diskussion
Selvom det er sjældent, kan en trichobezoar præsentere som en nødsituation, der kræver ordentlig forberedelse af kirurger. På grund af den manglende adgang til endoskopi og computertomografi scan faciliteter i vores skadestue til at diagnosticere sagen pre-operativt, vi afhang af en høj indeks for suspension i forvaltningen af vores patient. Vi udførte en eksplorativ laparotomi som en nødsituation operation for at redde vores patientens liv.
Vi indsamlede alle case rapporter eller undersøgelser af trichobezoar hos børn og unge, der er offentliggjort i løbet af de sidste 20 år ved hjælp af MEDLINE søgeværktøj, med 'trichobezoar' som søgeord . I de sidste par år har trichobezoar tilfælde tiltrukket debat om anvendelsen af minimalt invasive teknikker, såsom endoskopi og laparoskopi [7-14], i stedet for laparotomi, samt medicinsk behandling og enzymatisk nedbrydning, som er attraktive på grund af deres noninvasiveness men er blevet rapporteret at være ineffektiv [15, 16].
Endoskopisk fjernelse, hvis det lykkes, vil blive betragtet den mest attraktive behandlingsmulighed. Den første rapport af den succesfulde endoskopisk fjernelse af en trichobezoar var for en, der var relativt lille, vejer kun 55g [17]. Rapporter om vellykket endoskopisk fjernelse af trichobezoars hos børn er bemærkelsesværdigt knappe - de er langt i undertal case-rapporter dokumenterer mislykkede forsøg på endoskopisk fjernelse med eller uden fragmentering [8, 14]. I vores patient blev to store masser fundet, og endoskopisk fjernelse ville have været udfordrende og ikke sikker.
En analyse af de offentliggjorte case-rapporter viste, at ud af 40 sager, hvor endoskopisk fjernelse var blevet prøvet, kun to (5% ) var vellykkede [8]. I en af disse blev en trichobezoar fjernet hele fra den distale esophagus [8]. I en serie på 15 patienter med bezoar, en 15-årig pige undergik fragmentering af en stor trichobezoar ved hjælp af en modificeret nål-kniv og mono-polar koagulation strøm. I de fleste tilfælde rapporter dog fragmentering blev anset for umuligt på grund af størrelse, tæthed og hårdhed af massen, og endoskopi blev ikke anset for en levedygtig behandlingsmulighed [7, 14]. Desuden, på grund af fjernelse af alle fragmenter kræver gentagen indføring af endoskopet, tryksår, øsofagitis og endda esophageal perforering kan forekomme [9]. Også, kan fragmenter af et stort trichobezoar migrerer gennem pylorus efter fragmentering eller gentagen manipulation, forårsager intestinal obstruktion. Omhyggelig undersøgelse af tarmen efter satellitter kan ikke udføres ved endoskopi, og fjernelse af de fragmenter er umuligt. Selvom ikke en terapeutisk mulighed kan endoskopi vise sig at være yderst værdifuldt som diagnostisk modalitet i patienter, hvor arten af mavens masse er uklar. Det muliggør differentiering mellem trichobezoars og fremmedlegemer, der kan fragmenteres og fjernes med endoskopi [18].
I en undersøgelse blev en laparoskopi anvendt til den indledende procedure, men omdannes derefter til en laparotomi når vanskeligheder har man mødt som følge af en stor intragastrisk masse. I nogle centre, er laparoskopi anses ringere end laparotomi til behandling af en trichobezoar. Nirasawa et al.
[10] var den første til at rapportere om laparoskopisk fjernelse af en trichobezoar. Siden da har kun seks andre rapporter om forsøgt laparoskopisk fjernelse blevet offentliggjort [7-9, 11-13]. Manglen på rapporter om endoskopisk behandling kan delvis forklares ved sjældenhed trichobezoars, men det kunne også indikere, at laparoskopi er ikke en attraktiv behandling modalitet for trichobezoar. Af de seks tilfælde rapporter, to rapporterede manglende fjerne trichobezoar, som blev tilskrevet den store størrelse af trichobezoar og tilstedeværelsen af satellitbaserede trichobezoars andre steder i mavetarmkanalen (som i vores patient) [13, 14]. I en undersøgelse blev endoskopiske og laparoskopiske metoder kombineres; fordi endoskopisk fragmentering af bezoar ikke var muligt, blev en laparoskopisk tilgang, der anvendes til at fragmentere trichobezoar, så endoskopi bruges til at fjerne fragmenter [19]. Vellykket laparoskopisk fjernelse kræver imidlertid en signifikant længere driftstid sammenlignet med konventionel laparotomi, hovedsagelig på grund af kompleksiteten af operationen. Omhyggelig undersøgelse af hele fordøjelsessystemet (mave og tarm) er nødvendig for at undgå sekundær intestinal obstruktion på grund af satellitter. Med laparoskopi, denne procedure er langt mere udfordrende; risikoen for at spilde forurenede hår fragmenter i bughulen gør laparoskopisk fremgangsmåde endnu mindre ønskelig. Desuden sjældenhed trichobezoars gør det vanskeligt at opnå en god teknik til laparoskopisk fjernelse og inspektion af hele tarmen. Men den laparoskopisk fjernelse af trichobezoars med tarmobstruktion har fordele i forhold til laparotomi, herunder bedre kosmetisk resultat, færre postoperative komplikationer og reduceret optagelse tid [20]. Selvom flere rapporter understrege fremragende kosmetiske resultat af laparoskopisk tilgang, de også indberette den hyppige behov for at udvide de oprindelige port sår, nogle gange med op til 4 cm [7, 10].
En laparotomi var en succes i de fleste tilfælde af trichobezoars, herunder vores sag. I litteraturen blev tilfældene af 100 patienter, som gennemgik en vellykket konventionelle laparotomi identificeret. Men 12% havde en eller flere komplikationer, herunder perforation af tarmen under fjernelsen af trichobezoar [21, 22], mindre sårinfektion [23], lungebetændelse, paralytisk ileus [24], og ileal trichobezoar og fækal lækage gennem den nedre del af laparotomi såret [25]. På grund af den høje succesrate, og den relativt lave komplikation sats, den lave kompleksitet, og evnen til nøje undersøge hele mavetarmkanalen efter satellitter i en kort periode, er laparotomi stadig betragtes behandling af valg i vores center.
litteraturen giver ingen tegn på overlegenhed endoskopi eller laparoskopi løbet laparotomi. Manglen er invasiv af disse teknikker synes ikke at opveje de ulemper og kompleksiteten af disse procedurer.
Udover den akutte kirurgiske behandling for en trichobezoar, psykiatrisk konsultation er afgørende for at forebygge tilbagefald og behandle comorbide tilstande, der normalt ledsager denne lidelse. Trikotillomani efterfulgt af sluge håret (trichophagia) anses for at være én type pica, der defineres som »den vedvarende trang og kompulsiv spise af non-food stoffer«, såsom hår, svamp, sæbe, sand og så videre [26 ]. Imidlertid er andre komorbide psykiatriske lidelser, i hvilke genetiske faktorer kan spille en rolle, er også forbundet med trichobezoar (f.eks obsessiv kompulsiv tilstand, depression og anorexia nervosa) [27, 28]. Af disse grunde må psykiatrisk henvisning efter kirurgisk behandling af en trichobezoar betragtes som en vigtig del af en vellykket behandling og forebyggelse af tilbagefald. Derfor synes adfærdsmæssige behandling for at være prioriteret foranstaltning, selv med patienter over alderen 16 år [28]. Selvom ikke alle psykiatere enige om at vedtage farmakoterapi, kan den midlertidigt anvendes til behandling af ledsagende sygdomme (f.eks serotoningenoptagelsesinhibitorer). Desværre, fordelen ved en sådan behandling er ikke konsekvent, men kombinationen af en sådan behandling med psykoterapi synes at være effektiv. Efter forbedring og udledning fra hospitalet, blev vores patient henvist til en psykiater for passende psykologisk intervention og opfølgning.
Konklusioner
medicinske og psykiatriske følgetilstande af Trikotillomani bør ikke undervurderes, og tidlig diagnose og behandling er af allerstørste betydning for at redde patientens liv og forhindre gentagelser. Selvom laparotomi stadig betragtes som en fremragende behandlingsmulighed, farmakoterapi og adfærdsmæssige vurdering spille en nyttig rolle i patientbehandling.
Vores erfaring med denne patient fremhæver det grundlæggende koncept at behandle det hele menneske i stedet for blot symptomerne ved at overveje faktorer som genetiske indflydelser at forstå sygdommen.
samtykke
Selvom vores patient var myndig, i henhold til de skikke arabiske lande, blev skriftligt informeret samtykke opnået fra patientens forælder for offentliggørelsen af denne sag rapport og eventuelle ledsagende billeder. En kopi af den skriftlige samtykke er til rådighed for gennemgang af Editor-in-Chief af dette tidsskrift.
Notes
Issam S Al-Janabi, Muthanna A Al-Sharbaty bidraget ligeligt til dette arbejde.
Erklæringer
tak
forfatterne vil gerne takke patienten og hendes familie for at tillade offentliggørelse af denne sag. Vi udvider også særlig tak til Radiologisk Afdeling, Bagdad Medical Teaching Hospital for at give røntgenbilleder. Dr. Allal Ouhtit blev støttet af Hans Majestæts Strategic Fund (SR /MED /GENT /10/01), Sultan Qaboos University.
Forfattere 'oprindelige indsendt filer til Images of Nedenfor er links til forfatternes oprindelige indsendt filer til billeder. 13256_2013_2719_MOESM1_ESM.pdf Forfatternes oprindelige fil til figur 1 13256_2013_2719_MOESM2_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 2 13256_2013_2719_MOESM3_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 3 13256_2013_2719_MOESM4_ESM.tif Forfatternes oprindelige fil til figur 4 13256_2013_2719_MOESM5_ESM.pptx Forfatternes oprindelige fil til figur 5 konkurrerende interesser
forfatterne erklærer, at de ikke har nogen konkurrerende interesser.
forfattere bidrag
ISA udtænkt af undersøgelsen, deltog i sit design og koordination, og hjalp med at udarbejde manuskriptet. MAA deltog i design og koordinering af sagen, og har foretaget søgningen litteratur. MMA deltog i fortolkningen af sagen og skrivning af manuskriptet. LAA deltog i koordineringen og fortolkning af sagen. AO har bidraget til udarbejdelsen af manuskriptet. Alle forfattere læst og godkendt den endelige manuskript.