Atypisk presentasjon av korg hamartoma i antrum av magen, etterligne en gastrointestinal stromal tumor: en sak report

Atypisk presentasjon av korg hamartoma i antrum av magen, etterligne en gastrointestinal stromal tumor: en kasuistikk
Abstrakt
Introduksjon
en korg hamartoma er en svært uvanlig submucosal svulst i magen. I en atypisk presentasjon i vårt tilfelle, det etterlignet den kliniske presentasjon av en gastrointestinal stromal tumor. Så langt vi kjenner til, er det første tilfellet av en hamartoma av magen rapportert fra Bangladesh og en av få tilfeller som er beskrevet i litteraturen.
Sak presentasjon
Vi beskriver tilfelle av en 35-åring bengali mann med tilbakevendende smerter i epigastriet og sporadisk oppkast med røntgen funn av en gut masse. En øvre gastrointestinal endoskopi avslørte en helbredet duodenalsår, deformert 'D' pære og en submucosal hevelse i hans antrum. Ultralyd og en kontrastforsterket CT scan bekreftet tilstedeværelsen av en veldefinert, oval gut masse i sin øvre del av magen, komprimere hans tolvfingertarmen. Massen hadde en blandet densitet og ble ansett å trolig være et gastrointestinal stromal tumor. Ultralyd-guidede tynn nål aspirasjon cytologi var mangelfulle. Etter reseksjon ved laparotomi, avslørte en histopatologisk undersøkelse en korg hamartoma. Disse tumorene er karakterisert ved hypertrofiske glatte muskelbånd som omgir varierte epitel-elementer, som kan være anordnet i forskjellige mønstre som enkel kjertelstruktur, Brunner kjertel, bukspyttkjertelkanaler og noen ganger pancreatic acini. Denne saken rapporten er supplert med en litteraturgjennomgang knyttet til atypisk presentasjon.
Konklusjon
Gut massene må undersøkes grundig og muligheten for sjeldne svulster bør ikke utelukkes. Selv om anbefalt behandling for slike skader er begrenset reseksjon, er radikale prosedyrer som for eksempel en pancreaticoduodenectomy ofte utføres når lesjon skjer i periampullary området på grunn av preoperative feildiagnostisering som carcinoma. Derfor er det viktig for klinikere å opprettholde nåværende kunnskap lesjonen for å unngå unøyaktig diagnose og hindre unødvendig kirurgi
. Introduksjon til submucosal svulster er svært sjelden i magen, bortsett leiomyomas. Hamartomas er relativt vanlig i mage-tarmkanalen; den overveiende vev som de inneholder er bindevevs derivater inkludert lamina propria, glatt muskulatur, vasoformative vev, og nerve-elementer, selv om epitelvev også forekomme [1]. En korg hamartoma av magen, men er en svært sjelden submucosal svulst. Sjeldne tilfeller av ektopisk bukspyttkjertelen og enda færre tilfeller av hamartomas er rapportert i litteraturen. I 1903, Magnus-Alsleben beskrevet for første gang obduksjonsfunn av hamartomas av fem pasienter [2]; mer nylig, Vandelli et al
. i 1993 publisert en gjennomgang av litteraturen, fortsatt består bare 33 tilfeller [3, 4]. Ifølge indeksert tidsskrifter, har noe tilfelle av en hamartoma av magen blitt rapportert i Bangladesh hittil. Preoperativ diagnose er vanskelig for slike tilfeller på grunn av ikke-spesifikke symptomer, så vel som noen få tilfeller rapporteres i litteraturen.
Her rapporterer vi et tilfelle av en korg hamartoma av magesekken hvor gastrisk endoskopi hadde åpenbart en helbredet duodenal sår og en submucosal hevelse i antrum, og et kontrastforsterket computertomografi (CT) scan hadde vist tilstedeværelse av en gut masse som lignet en gastrointestinal stromal tumor (GIST).
saksframlegget, en 35 år gammel Bengali mannen present med klager på intermitterende smerter i epigastriet regionen med sporadisk oppkast i to år. I løpet av det siste året, vår pasient hadde flere episoder av halsbrann, etterfulgt av brekninger. Episodene varte i et par dager, og fant sted ved et intervall på to til tre måneder. Han benektet noen andre symptomer. Han ble tidligere foreskrevet anti-ulcerant medisiner, noe som lettet ham av hans symptomer for en kort periode. En fysisk undersøkelse var dagligdags.
I lys av sin historie og klinisk presentasjon, vår pasient ble henvist til en øvre gastrointestinal endoskopi med klinisk diagnose med mavesår. Øvre gastrointestinal endoskopi avslørte duodenalsår sykdom i remisjon og en deformert pære av tolvfingertarmen. En endoskopi 14 måneder før opptak hadde vist erosjoner og en submucosal hevelse på antrum og et sår på pæren i tolvfingertarmen, og en endoskopi gjort åtte måneder før opptak hadde vist en helbredet duodenal ulcus og delvis innsnevring av kanalen. I lys av sin gjentatt intermittent magesmerte, ble en barium måltid følge gjennom i magen og tolvfingertarm utføres. Dette viste pære av tolvfingertarmen for å bli deformert, med en jevn fylling defekt med eksentrisk lineær passering av kontrast i en del av tolvfingertarmen (figur 1) som tyder på en diagnose av en masse lesjon, sannsynligvis en GIST. Ved ultralydundersøkelse, ble en skarp-margined kompleks masse med både solid og cystisk bestanddel sett i sin epigastrisk region overlagring på den første delen av sin tolvfingertarmen. En kontrastforsterket CT scan bekreftet ultralyd funn, som viser en veldefinert, oval, blandet tetthet, mykt vev masse måler 9,1 x 5 x 5,1 cm i sin øvre del av magen, komprimere hans tolvfingertarmen (figur 2 og 3). Massen ble fraskilt fra sin bukspyttkjertel, høyre nyre, galleblære og leveren. Ultralyd-guidede tynn nål aspirasjon cytologi viste blodprodukter og et lite antall mononukleære celler uten anaplastiske celler. Figur 1 Barium måltid oppfølging gjennom viser en jevn fylling defekt, deformert pære og delvis innsnevring av tolvfingertarmen (pilspiss).
Figur 2 Kontrastforsterket computertomografi av tarmen masse (pil). Koronale delen viser en veldefinert, oval, bløtvev masse måler 9,1 x 5 x 5,1 cm i øvre del av magen, komprimere tolvfingertarmen. På grunn av sin plassering og natur, ble massen antatt å være en gastrointestinal stromal tumor.
Figur 3 Kontrastforsterket computertomografi av tarmen massen (pil) i aksialsnitt. , En diagnose av GIST i den første delen av tolvfingertarmen ble gjort, En xifo-umbilical median laparotomi ble gjort.; intraoperative funn bekreftet radiografiske funn. I lys av disse funnene, ble en delsum mage reseksjon utført, fjerne mer enn halvparten av magen, etterfulgt av gastrojejunal anastomose. Makroskopisk undersøkelse viste en lesjon i antrum forløp 8 cm langs sin lengdeakse (figur 4). Snittflaten var gråaktig hvit og Lobulær. På histologi viste lesjonen funksjonene i en hamartomatous polypp med nekrose og sårdannelse i slimhinnen. Lesjonen var sammensatt av to proliferations, en sammensatt av utvidede pankreas-type kanaler omgitt av glatte muskelceller band, ispedd slimete sekresjon kjertler og den andre inneholder Brunners kjertler (noen som var pseudoadenomatous) (figur 5). Denne sammensetningen lignet en korg hamartoma. Figur 4 perioperativ makroskopisk undersøkelse viste en lesjon (pilspiss) i antrum i magesekken (pil) som strekker seg på 8 cm langs sin lengdeakse.
Figur 5 På mikroskopisk undersøkelse, lesjonen var sammensatt av utvidede pankreas-type kanaler (pil) omgitt av glatte muskelceller band (pilspiss), ispedd slimete-sekresjon kjertler (hematoxylin og eosin flekken, opprinnelig forstørrelse × 200).
postoperative perioden var unremarkable og vår pasientens generelle forholdene var optimale ved utskrivning to uker etter operasjonen. Vår pasient ble fulgt opp i to måneder og seks måneder etter utskrivning med en fullstendig fysisk undersøkelse og ultralyd av hele hans buk, og hadde ingen tilbakefall av symptomer.
Diskusjon, En korg hamartoma i magen er en sjelden svulst . Det er også referert til som myoglandular hamartoma, adenomyomatous hamartoma, mage adenomyoma og heterotopi [5, 6]. Lesjoner hvor pankreasvevet er normalt anordnet defineres som en ektopisk bukspyttkjertel [7]; en tredjedel av pasientene kan ha reir av bukspyttkjertelen vev spredt i de glatte muskelceller band. Den nøyaktige patogenesen og naturhistorie av disse lesjonene er ikke fullt ut forstått, muligens fordi svært få tilfeller er rapportert i litteraturen. Vanligvis er disse lesjonene enten betraktes som en form for hamartoma eller bukspyttkjertelen heterotopi. Gal et al.
[8] antydet at disse lesjonene bør betraktes som en form for hamartoma basert på deres observasjon av slimceller, argentaffin celler og glatt muskulatur stroma. Alternativt, Takahashi og Fukusato [9] rapportert at disse lesjoner påvist tilstedeværelse av cytokeratin 7 på immunhistokjemisk farging, som distribueres i bukspyttkjertelen duct epitel, noe som tyder på at heterotop bukspyttkjertelen teorien kan være mer troverdige. Et riktig strukturert oppfølgingsstudie kan explicate naturhistorie i korg hamartoma.
Ifølge vår forskning, har 39 tilfeller blitt rapportert så langt i litteraturen, ikke inkludert vår [10]. I disse tilfellene, pasientenes alder varierte fra åtte uker til 81 år, og i nesten to tredeler av dem ble lesjonen oppdaget mellom fjerde og sjette tiår av livet [3]. Den karakteristiske histologiske trekk ved denne svulsten var tilstedeværelsen av hypertrofiske glatte muskelbånd som omgir epiteliale elementer, anordnet i forskjellige mønstre, inkludert enkel kjertel, Brunner kjertel, og bukspyttkjertel acini. Ektopiske pankreas vev reir ble rapportert i en tredjedel av tilfellene [5, 11] og var generelt eksokrin i naturen, mens resten hadde dilatert bukspyttkjertelen-lignende reir omgitt av glatte muskelceller band, som i vårt tilfelle.
Lesjoner som disse har blitt registrert i mage antrum (85%) og i pylorus (15%) [4]. De vanligvis til stede sammen med ikke-spesifikke symptomer som intermitterende magesmerte, kvalme og oppkast, og i noen pasienter forårsake intermitterende pyloric obstruksjon [4, 5, 11]. Blant de tilfeller rapportert i litteraturen, ble de fleste diagnostisert ved hjelp av konvensjonelle røntgenbilder av den øvre mage-tarmkanalen ved hjelp av en barium måltid følge gjennom; andre ble påvist for øvrig under operasjon eller autopsi [4, 5, 11]. Diagnosen hadde ikke vært mistenkt før postoperative eller postmortem histologiske funn, selv i de tilfeller hvor en esophagogastroduodenoscopy hadde blitt utført [4, 5, 11]. Fordi disse tumorer oppviser form av en submucosal masse med sentral pankreatisk heterotopi, betyr en endoskopi ikke tillater et differensialdiagnose mellom hamartoma og leiomyoma, melanom, lymfom, carcinoid tumor, Kaposis sarkom eller eosinofil granulom [11]. Disse hamartomas ofte kan fremstå som en roundish- eller oval-formet masse i submucosal vev, simulere et lipom, en neurofibroma eller en polypoid formasjon.
Vår sak simulert en GIST, presentere på CT som en oval masse i hans øvre del av magen, komprimere hans tolvfingertarmen. Endoskopi produserer ikke noen nyttig biopsi for histologi fordi de fleste av disse lesjoner, inkludert den i vårt tilfelle, er lokalisert i den submucosal lag. Vandelli et al. Product: [3] hadde forsøkt å behandle en antrum lesjon uten hell, men hadde gjort en riktig preoperativ diagnose av hamartoma som de hadde fjernet det stykkevis via endoskopi. Men denne tilnærmingen sviktet og bekreftet vanskeligheten med preoperative diagnose. Disse observasjonene, sammen med de negative histologiske resultater, underbygge anbefaling gjort av Hedembro et al.
[12] for kirurgi og reseksjon i alle tilfeller av mistanke om helsefare for å sikre en korrekt diagnose. Radikal kirurgi er begrunnet i tilfeller av en sikker diagnose av hamartoma som lesjonen er svært sjeldne, og kan ikke være godartet, og risikoen for cancerization er fortsatt et åpent spørsmål [13]. I tilfelle av en adenomyoma av periampullary regionen, er kirurgisk begrenset reseksjon anbefalt; derimot, er pancreaticoduodenectomy ofte utført som lesjonen ofte misdiagnosed som et karsinom [14]. Når det er mulig, bør perioperative frosne delen diagnose brukes for å hindre unødvendig radikal kirurgi.
Konklusjon
Gut massene garanterer en grundig undersøkelse og tilstedeværelsen av sjeldne svulster skal utelukkes. Hamartomas kan bare bli diagnostisert med endoskopi og histologisk evaluering. Den autoritative mening er at en hamartoma skal alltid behandles kirurgisk, for å unngå mulig ondartet degenerasjon eller, som i sjeldne tilfeller er tarmobstruksjon. Den fullstendig fjerning av hamartoma kan gi komplett remisjon av symptomer. Klinisk er det vanskelig å skille disse lesjonene fra et carcinom, spesielt når de forekommer i Vaterian system, ofte fører til en unødvendig pancreaticoduodenectomy. For å unngå unødvendig radikal kirurgi, er det viktig for klinikere å opprettholde nåværende kunnskap lesjonen og den mest effektive modalitet for behandling.
Samtykke
Skriftlig informert samtykke ble innhentet fra pasienten for publisering av denne saken rapport og eventuell medfølgende bilder. En kopi av den skriftlige samtykke er tilgjengelig for gjennomgang av Editor-in-Chief av dette tidsskriftet
. Erklæringer
Takk
Vi ønsker å takke Prof. Gulam Nabi Sofi, MD for hans gjennomtenkt innsikt i patologi hamartoma.
forfatternes opprinnelige innsendte filer for Images Nedenfor er linkene til forfatternes originale innsendte filer for bilder. 13256_2012_2338_MOESM1_ESM.jpeg Forfatteroriginalfilen for figur 1 13256_2012_2338_MOESM2_ESM.jpeg Forfatteroriginalfilen for figur 2 13256_2012_2338_MOESM3_ESM.jpeg Forfatteroriginalfilen for figur 3 13256_2012_2338_MOESM4_ESM.jpeg Forfatteroriginalfilen for figur 4 13256_2012_2338_MOESM5_ESM.jpeg Forfatteroriginalfilen for figur 5 konkurrerende interesser
forfatterne hevder at de ikke har noen konkurrerende interesser.
forfatternes bidrag
JN og FNA analysert og tolket pasientens kliniske og radiologiske data og utarbeidet manuskriptet. JN utførte histopatologisk undersøkelse, utarbeidet patologi lysbilder, og anmeldt manuskriptet. QA anmeldt manuskriptet og ga endelig innspill før publisering. JN skrev manuskriptet og forberedt de røntgen tallene. Alle forfattere lese og godkjent den endelige manuskriptet.

• Endoskopisk hemostase med endoskopisk mucosal reseksjon og flere synkrone tidlig mage kreft: en kasuistikk
• Primær mage adenosquamous karsinom i en kaukasisk kvinne: en kasuistikk