Atypische Präsentation von myoepithelialen Hamartom im Antrum des Magens, eine Magen-Darm-Stromatumoren nachahmt: ein Fall report

Atypische Präsentation von myoepithelialen Hamartom im Antrum des Magens, eine Magen-Darm-Stromatumoren nachahmt: Ein Fallbericht
Zusammenfassung
Einführung
A myoepithelialen Hamartom ist ein sehr ungewöhnlich submuköse Tumor des Magens. In einer atypischen Präsentation in unserem Fall, ahmte sie die klinische Präsentation eines gastrointestinalen Stromatumoren Tumor. Nach bestem Wissen und Gewissen, ist es der erste Fall eines Hamartom des Magens aus Bangladesch berichtet und einer der wenigen Fälle, in der Literatur beschrieben.
Fall Präsentation
Wir über den Fall eines 35-jährigen beschreiben Bengali Mann mit rezidivierendem Magenschmerzen und gelegentlich Erbrechen in Verbindung mit Röntgenbefund einer Darmmasse. Eine obere gastrointestinale Endoskopie ergab eine verheilten Zwölffingerdarmgeschwür, deformiert 'D' Birne und eine submuköse in seiner Antrum Schwellung. Ultrasonography und eine kontrastmittelverstärkte Computertomographie-Scan bestätigt das Vorhandensein einer gut definierten, ovale gut Masse in seinem Oberbauch, Komprimieren seine Duodenum. Die Masse hatte eine gemischte Dichte und war wahrscheinlich ein gastrointestinalen Stromatumoren Tumor angesehen werden. Ultrasonography geführte Feinnadelaspirationszytologie war ergebnislos. Nach der Resektion bei Laparotomie ergab eine histopathologische Untersuchung einen myoepithelialen Hamartom. Diese Tumoren werden von hypertrophen glatten Muskulatur Bänder umgebenden variiert epithelialen Elemente gekennzeichnet, die in unterschiedlichen Mustern wie einfache Drüsenstruktur, Brunner-Drüse, Pankreasgänge und manchmal Pankreasazini angeordnet sein. Dieser Fallbericht wird durch eine Literaturübersicht über die atypische Präsentation ergänzt.
Fazit
Gut Massen müssen gründlich und die Möglichkeit, von seltenen Tumoren untersucht werden sollte nicht ausgeschlossen werden. Obwohl die empfohlene Behandlung für solche Läsionen beschränkt Resektion, sind radikale Eingriffe wie eine pancreaticoduodenectomy oft durchgeführt, wenn die Läsion wegen präoperative Fehldiagnose als Karzinom in der periampullären Bereich auftritt. Daher ist es wichtig, für Kliniker aktuelle Wissen der Läsion zu halten ungenaue Diagnose zu vermeiden und unnötige Operationen vermeiden.
Einführung
Submuköse Tumoren sind extrem selten im Magen, mit Ausnahme von Myomen. Hamartome sind im Magen-Darm-Trakt relativ häufig; die überwiegende Gewebe sie enthalten sind Binde- Derivate Gewebe einschließlich der Lamina propria, glatte Muskelzellen, vasoformative Gewebe und Nervenelemente, obwohl epithelialen Geweben auch auftreten [1]. A myoepithelialen Hamartom des Magens ist jedoch ein sehr seltener submuköse Tumor. Seltene Fälle von ektopischen Pankreas und noch weniger Fälle von Hamartome wurden in der Literatur beschrieben. Im Jahre 1903 beschrieb Magnus-Alsleben zum ersten Mal die Sektionsbefunde von Hamartome bei fünf Patienten [2]; in jüngster Zeit Vandelli et al
. 1993 veröffentlichte eine Überprüfung der Literatur, mit nur noch 33 Fälle [3, 4]. Nach werteten Zeitschriften, kein Fall von einem Hamartom des Magens in Bangladesch wurde bisher berichtet. Präoperative Diagnose ist schwierig für diese Fälle aufgrund der unspezifischen Symptome sowie wenigen Fällen in der Literatur berichtet. Hier
wir einen Fall eines myoepithelialen Hamartom des Magens melden, wo Magen Endoskopie eine geheilte Ulcus duodeni offenbart hatte und Submukosa-Schwellung in der Kieferhöhle und eine kontrastmittelverstärkte Computertomographie (CT) hatte das Vorhandensein einer gut Masse, die einen gastrointestinalen Stromatumoren (GIST).
Fall Präsentation
eine 35-jährige Bengali ähnelte gezeigt mit Beschwerden von intermittierenden Schmerz in seiner Magengegend mit gelegentlichem Erbrechen Mann für zwei Jahre vergeben. Im letzten Jahr hatte unser Patient mehrere Episoden von Sodbrennen, gefolgt von Erbrechen. Die Episoden dauerte für ein paar Tage und bei einem Intervall von zwei bis drei Monaten eingetreten ist. Er verweigerte jegliche andere Symptome. Er war zuvor verschriebenen Anti-ulcerant Medikamente, die ihm seine Symptome für eine kurze Zeit entlastet. Eine körperliche Untersuchung war unauffällig. In Anbetracht seiner Geschichte
und Klinik, unser Patient wurde für eine obere gastrointestinale Endoskopie mit der klinischen Diagnose von Magengeschwüren Krankheit bezeichnet. Obere gastrointestinale Endoskopie ergab Zwolffingerdarmgeschwur Krankheit in Remission und eine deformierte Kugel des Duodenum. Eine Endoskopie 14 Monate vor der Aufnahme hatte gezeigt, Erosionen und eine submuköse am Antrum Schwellung und ein Geschwür an der Kugel des Duodenum und einer Endoskopie acht Monate vor Eintritt hatte eine geheilte Zwolffingerdarmgeschwur und teilweise Verengung des Kanals gezeigt. Im Hinblick auf seine wiederholte intermittierende Bauchschmerzen, eine Bariumbrei follow-through des Magens und des Zwölffingerdarms durchgeführt. Dies zeigte die Lampe des Duodenums mit einer glatten Füllungsdefekt mit exzentrischer linearen Durchgang des Kontrastes in einem Teil des Duodenums (Abbildung 1) was auf eine Diagnose einer Massen Läsion verformt werden, wahrscheinlich ein GIST. Bei der Sonographie ein scharf margined komplexe Masse mit sowohl feste als auch zystische Komponente wurde in seiner Magengegend überlagernde auf dem ersten Teil seines Duodenum gesehen. Ein Kontrastmittel-CT-Scan bestätigt die Sonografie Befund, eine wohldefinierte, oval, gemischte Dichte, Weichgewebemasse zeigt 9,1 × 5 × 5,1cm in seinem Oberbauch gemessen wird, komprimiert sein Duodenum (Abbildungen 2 und 3). Die Masse wurde von seiner Bauchspeicheldrüse, rechte Niere, Gallenblase und Leber getrennt. Ultrasonography geführte Feinnadelaspirationszytologie zeigte Blutprodukte und eine kleine Anzahl von einkernigen Zellen ohne anaplastischen Zellen. Abbildung 1 Bariumbrei Folge durch eine glatte Füllungsdefekt, verformte Lampe und teilweise Verengung des Duodenum zeigt (Pfeilspitze).
2 kontrastverstärkte Computertomographie des Darms Masse (Pfeil). Koronale Abschnitt zeigt eine gut definierte, oval, Masse Weichgewebe 9,1 × 5 × 5.1cm im Oberbauch zu messen, das Duodenum zu komprimieren. Aufgrund seiner Lage und der Natur, wurde die Masse gedacht, um ein gastrointestinalen Stromatumoren Tumor zu sein.
3 kontrastverstärkte Computertomographie des Darms Masse (Pfeil) im Längsschnitt Figur.
wurde eine Diagnose von GIST in dem ersten Teil des Duodenum gemacht
A xifo-Nabel-medianen Laparotomie gemacht wurde. intraoperative Befunde bestätigten die Röntgenbefunde. In Anbetracht dieser Ergebnisse wurde eine subtotale Magenresektion durchgeführt, mehr als die Hälfte des Magens zu entfernen, gefolgt von gastrojejunalen Anastomose. Makroskopische Untersuchung ergab eine Läsion im Antrum 8cm entlang seiner Längsachse (Abbildung 4). Die Schnittfläche war grauweiß und gelappt. Auf Histologie zeigte die Läsion Merkmale eines hamartomatöse Polyp mit Nekrosen und Ulzerationen der Schleimhautoberfläche. Die Läsion wurde von zwei Wucherungen zusammengesetzt, ein sich aus geweitet Pankreas-Typ Kanäle von der glatten Muskulatur Bändern umgeben, durchsetzt mit Schleim sezernierenden Drüsen und die anderen Drüsen enthält Brunner (einige davon waren pseudoadenomatous) (Abbildung 5). Diese Zusammensetzung glich einem myoepithelialen Hamartom. Figur 4 Perioperative makroskopische Untersuchung ergab eine Läsion (Pfeilspitze) im Antrum des Magens (Pfeil) erstreckende 8cm entlang seiner Längsachse.
Abbildung 5 Bei der mikroskopischen Untersuchung wurde die Läsion besteht aus geweitet Pankreas-Typ Kanäle (Pfeil), umgeben von der glatten Muskulatur Bänder (Pfeilspitze), durchsetzt mit Schleim absondernden Drüsen (Hämatoxylin und Eosin-Färbung; Originalvergrößerung, × 200).
Die postoperativen Phase war unauffällig und Rahmenbedingungen unseres Patienten waren optimal bei der Entlassung von zwei Wochen nach der Operation. Unser Patient wurde auf zwei Monate Follow-up und sechs Monate nach der Entlassung mit einer vollständigen körperlichen Untersuchung und Sonographie seines ganzen Bauch, und hatte kein Wiederauftreten der Symptome.
Diskussion
A myoepithelialen Hamartom des Magens ist ein seltener Tumor . Es wird auch als myoglandular Hamartom, adenomyomatous Hamartom, Magen- und Adenomyom heterotopia [5, 6] bezeichnet. Läsionen in dem Pankreasgewebe wird normalerweise angeordnet werden als ektopische Pankreas definiert [7]; ein Drittel der Patienten kann mit Nestern von Pankreasgewebe in den glatten Muskelzellen Bands verteilt vor. Die genaue Pathogenese und Naturgeschichte dieser Läsionen ist nicht vollständig geklärt, möglicherweise weil nur sehr wenige Fälle wurden in der Literatur berichtet worden. Im allgemeinen werden diese Läsionen entweder eine Form von Hamartom oder einer Bauchspeicheldrüsen heterotopia betrachtet. Gal et al.
[8] vorgeschlagen, dass diese Läsionen sollte eine Form der Hamartoms auf ihre Beobachtung der Becherzellen, Argentaffinität Zellen und glatten Muskelzellen Stroma Basis betrachtet werden. Alternativ Takahashi und Fukusato [9] berichtet, dass diese Läsionen Anwesenheit von Cytokeratin 7 auf immunhistochemische Färbung zeigte, die in den Pankreasgang Epithel verteilt ist, was darauf hindeutet, dass die heterotope Bauchspeicheldrüse Theorie plausibel sein kann. Ein richtig strukturiert Follow-up-Studie die Naturgeschichte der myoepithelialen Hamartoms explizieren kann.
Nach unseren Recherchen, 39 Fälle wurden bisher in der Literatur berichtet, nicht mit uns [10]. In diesen Fällen die Patienten Alter von acht Wochen 81 Jahre reichte und in fast zwei Drittel von ihnen wurde die Läsion zwischen dem vierten und sechsten Lebensjahrzehnt entdeckt [3]. Das charakteristische histologische Merkmal dieses Tumors war die Anwesenheit von hypertrophen glatten Muskulatur Bands, die die epithelialen Elemente, angeordnet in verschiedenen Mustern einschließlich einfacher Drüsen-, Brunner Drüse und Pankreasazini umgeben. Ectopic Pankreasgewebe Nester wurden in einem Drittel der Fälle berichtet [5, 11] und waren in der Regel exokrinen in der Natur, während der Rest der Bauchspeicheldrüse artigen Nester umgeben von glatten Muskelzellen Bands erweitert hatte, wie in unserem Fall.
Läsionen wie diese wurden in Magenantrum (85%) und in den Pylorus (15%) [4] aufgezeichnet. Sie sind meist vorhanden mit unspezifischen Symptomen wie intermittierende Bauchschmerzen, Übelkeit und Erbrechen, und bei einigen Patienten verursachen intermittierenden Pylorusstenose [4, 5, 11]. Unter den Fällen in der Literatur berichtet, die meisten unter Verwendung herkömmlicher Röntgenstrahlen des oberen Magen-Darm-Trakt diagnostiziert wurden unter Verwendung einer Bariumbrei Folge durch; andere wurden übrigens während der Operation festgestellt oder Autopsie [4, 5, 11]. Die Diagnose war nicht vor der Operation oder postmortale histologische Befunde im Verdacht, auch in den Fällen, in denen eine Gastroskopie durchgeführt worden [4, 5, 11]. Da diese Tumoren in Form einer submuköse Masse mit zentralen Bauchspeicheldrüsen Heterotopie zeigen, ist eine Endoskopie keine Differentialdiagnose zwischen Hamartoms erlauben und Leiomyom, Melanom, Lymphom, Karzinoid, Kaposi-Sarkom oder eosinophile Granulom [11]. Diese Hamartome können oft erscheinen als roundish- oder ovalförmigen Masse in periphere Gewebe, ein Lipom simuliert, eine neurofibroma oder eine polypoide Formation.
Unser Fall simuliert einen GIST, präsentiert auf CT als ovalförmige Masse in seinem Oberbauch, seine Duodenum zu komprimieren. Endoskopie keine nützlichen Biopsie für Histologie produzieren, weil die meisten dieser Läsionen, darunter der in unserem Fall sind in der Submukosa lokalisiert. Vandelli et al.
[3] hatte erfolglos versucht, eine antral Läsion zu behandeln, aber eine korrekte präoperative Diagnose von Hamartoms gemacht hatte, wie sie es Stück für Stück über Endoskopie entfernt hatte. Dieser Ansatz scheiterte jedoch, und die Schwierigkeiten bei der präoperativen Diagnose bestätigt. Diese Beobachtungen, zusammen mit den negativen Histologie Ergebnisse bestätigen die Empfehlung von Hedembro et al.
[12] für die Chirurgie und Resektion in allen Fällen der Verdacht auf Magenläsionen eine korrekte Diagnose zu gewährleisten. Radikale Chirurgie wird in Fällen einer bestimmten Diagnose von Hamartoms gerechtfertigt, da die Läsion sehr selten ist und nicht gutartig sein, und das Risiko von Kanzerisierung ist noch eine offene Frage [13]. Im Falle eines Adenomyom des periampullären Region, chirurgische Resektion begrenzt wird empfohlen; jedoch wird pancreaticoduodenectomy oft durchgeführt, wie die Läsion häufig als Karzinom diagnostiziert wird [14]. Wann immer möglich, perioperative Gefrierschnittdiagnostik sollte verwendet werden, um unnötige radikale Operation zu verhindern.
Fazit
Gut Massen garantieren eine gründliche Untersuchung und die Anwesenheit von seltenen Tumoren sollten ausgeschlossen werden. Hamartomen kann nur durch Endoskopie und histologische Auswertung diagnostiziert werden. Die maßgebliche Meinung ist, dass ein Hamartom immer chirurgisch behandelt werden sollten, mögliche maligne Entartung oder, wie es in seltenen Fällen, Darmverschluss zu vermeiden. Die vollständige Entfernung der Hamartoms kann eine komplette Remission der Symptome geben. Klinisch ist es schwierig, diese Läsionen aus einem Karzinom zu unterscheiden, besonders wenn sie in der Vaterian System auftreten, die oft zu einer unnötig pancreaticoduodenectomy führt. Um unnötige radikale Operation zu vermeiden, ist es wichtig, für Kliniker aktuelle Wissen der Läsion und die effektivste Art und Weise der Behandlung zu halten.
Zustimmung
Eine schriftliche Einverständniserklärung wurde von dem Patienten erhalten für die Veröffentlichung des vorliegenden Falles Bericht und etwaige begleitende Bilder. Eine Kopie der schriftlichen Zustimmung ist zur Überprüfung durch den Editor-in-Chief der Zeitschrift zur Verfügung.
Erklärungen
Danksagung
Wir möchten Prof. Gulam Nabi Sofi, MD für seine nachdenklichen Einblick in die zu danken Pathologie der Hamartom.
Autoren Original vorgelegt Dateien für Bilder
Im Folgenden sind die Links zu den Autoren ursprünglich eingereichten Dateien für Bilder. 13256_2012_2338_MOESM1_ESM.jpeg Autoren Originaldatei für Abbildung 1 13256_2012_2338_MOESM2_ESM.jpeg Autoren Originaldatei für Abbildung 2 13256_2012_2338_MOESM3_ESM.jpeg Autoren Originaldatei für Abbildung 3 13256_2012_2338_MOESM4_ESM.jpeg Autoren Originaldatei für Abbildung 4 Original-Datei '13256_2012_2338_MOESM5_ESM.jpeg Autoren für Abbildung 5 konkurrierende Interessen
die Autoren erklären, dass sie keine Interessenkonflikte haben.
Beiträge der Autoren
JN und FNA analysiert und interpretiert die Patienten klinischen und radiologischen Daten und das Manuskript vorbereitet. JN geführt, um die histopathologische Untersuchung, bereitete die Pathologie Dias und überprüft das Manuskript. QA prüft das Manuskript und gab letzte Eingabe vor der Veröffentlichung. JN schrieb das Manuskript und bereitete die Radiologie Figuren. Alle Autoren gelesen und genehmigt haben das endgültige Manuskript.

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